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先天性阴道下段闭锁伴膀胱阴道瘘一例

   发布时间:2017-12-13   [点击量:454]  


泌尿体系与生殖体系在胚胎发育过程中联系十分严密,当发育呈现反常时可兼并呈现多种泌尿生殖体系变形.副中肾管尾端或泌尿生殖窦发育缺点可构成阴道彻底或部分闭锁,子宫体发育可正常,并有子宫内膜功用.若兼并子宫颈发育不良,可发生女人生殖道与膀胱、尿道或输尿管之间的反常通道,构成泌尿生殖道瘘[1].泌尿生殖道瘘的常见致病原因为手术损害、临产产伤或放射医治,少量为先天变形.阴道闭锁一起兼并先天分膀胱阴道瘘者实属稀有.本文报导先天分阴道下段闭锁兼并膀胱阴道瘘一例,旨在进步临床医生对此类泌尿生殖体系变形的知道.


临床材料


患者女人,14 岁,未婚未育,主因 "周期性下腹痛伴血尿 1 年余"于 2015 年 7 月 21 日收住北京协和医院妇产科.患者系足月顺产儿,母亲孕期无特别用药及疾病史,于 2014 年 4 月开端呈现周期性下腹痛,周期为 22 ~ 23 d,每次继续 4 ~ 5 d,未见显着月经.用力小便时,偶有月经样血随小便排出.自发病以来,患者精力睡觉可,饮食、巨细便正常,体重无显着变化.


入院查看


妇科查看: 外阴仅见尿道口,无阴道开口.直肠指诊扪及左边盆腔囊性包块,拟为与宫颈相接的阴道段积血.


实验室查看: 血常规示血小板 228×109/ L,白细胞 3. 65×109/ L,中性粒细胞百分比 44. 6%,血红蛋白101 g / L; 性激素六项示卵泡刺激素 8. 22 U / L,雌二醇 33. 00 pg/ml,孕酮 0. 33 ng/ml,睾酮 0. 12 ng/ml,黄体生成素 7. 67 U/L,催乳素 8. 93 ng/ml; 糖链抗原125 为 20. 2 U / ml.


印象学查看: 超声示子宫 4.7 cm×3.7 cm×4.5 cm,宫腔见约 3. 3 cm×1. 4 cm×2. 5 cm 液性暗区,透声欠安,肌层回声均; 膀胱后方见 6. 4 cm×5. 5 cm×4. 9 cm无回声区,透声欠安,壁厚 0. 5 cm,五颜六色多普勒未见血流信号; 右侧卵巢 4. 2 cm × 2. 1 cm,左 侧卵 巢3. 4 cm × 1. 9 cm,双侧附件区未见清晰囊实性包块;盆腔未见显着游离液性暗区,阴道上段积血可能性大.盆 腔 磁 共 振 成 像 ( magnetic resonance imaging,MRI) 示子宫正常结构存在,巨细未见显着反常,内膜无显着增厚,结合带完好,宫体向右侧倾倒 ( 图1) ; 宫颈下方呈囊状扩张,其内呈短 T1 稍长 T2 信号,其内见多发片状长 T1 短 T2 信号,最下端呈鸟嘴样改动; 外阴结构未见显现; 膀胱受压改动,膀胱壁光整,未见显着增厚,未见清晰与阴道相通; 双侧附件区多发囊性信号,余未见反常,确诊为 "阴道下段闭锁,阴道上段内积血可能".


膀胱镜查看: 双侧输尿管开口,在右侧输尿管开口外侧 2 cm 近尿道处,可见一 2 mm 瘘口 ( 图 2) ,从直肠指压闭锁上段阴道后,可见巧克力样液体自瘘口溢出,考虑 "膀胱阴道上段瘘".


确诊


生殖道变形 ( 阴道闭锁Ⅰ型) ,膀胱阴道瘘,轻度贫血.


手术医治


2015 年 7 月 22 日于全麻下行阴道Ⅰ型闭锁切开+阴道成形术,术中取会阴后联合上横切断,用手术刀横形切开,用双食指向两边钝性别离,可容两指余,粗针穿刺,可见巧克力样液体流出,扩展切断,更多巧克力样液体流出,吸净积血,探查宫颈形状好,能探入宫腔.见阴道膀胱瘘坐落阴道前壁距阴道闭锁上切缘约 2 cm,行亚甲蓝溶液灌注膀胱,可见溶液从瘘口流入阴道,遂行阴道侧瘘口创缘修补缝合,原瘘口缝合修补后的方位距尿道外口约3 cm.再次行膀胱镜查看,原右侧输尿管后方的瘘口未可见.留置尿管以调查术后尿液状况.以两层安全套包裹长窥阴器外表,塞入新造穴腔,填入长纱条 2 根,以长镊压紧纱条,取出窥阴器,丝线连续缝合双侧大阴唇,封闭阴道外口,术毕.


随访


患者术后 2 周撤消缝线,替换阴道模具.自诉无不适,未见血尿,予撤消尿管.随访 2 年,无腹痛、血尿及其他反常病症.现在月经周期规则,经血可经阴道流出,经量正常.但仍需佩带模具,以扩张阴道,防治挛缩.


讨 论


阴道起源于胚胎发育时期副中肾管尾端和泌尿生殖窦的交融,阴道闭锁则是因为其发育缺点构成的阴道彻底或部分闭锁.先天分阴道闭锁稀有,其既可独立呈现也但是某些综合征的部分表征,最常见于先 天分子宫阴道缺如 ( mayer rokitansky küsterhauser,MRKH ) 综合征. 1998 年, 美 国 生 育 协 会( American Fertility Society,AFS) 提出将阴道闭锁分为阴道彻底闭锁和阴道下段闭锁[2].2002 年,北京协和医院依据阴道闭锁解剖学特色的不同将其分为两种类型: ( 1) 阴道闭锁Ⅰ型: 对应 AFS 体系中的阴道下段闭锁,阴道上段及子宫发育正常,内膜功用好; ( 2) 阴道闭锁Ⅱ型: 对应 AFS 体系中的阴道彻底闭锁,常兼并子宫颈闭锁,子宫体发育正常或有变形,子宫内膜功用稍差[3].该分型关于临床医治具有指导意义,已成为我国专家一致[4].


因为泌尿体系与生殖体系在胚胎发育过程中的严密联系,阴道闭锁常会随同呈现泌尿生殖道瘘,但先天分阴道闭锁兼并泌尿生殖道瘘极为稀有,Chin 等[5]总结以往文献仅发现14 篇报导.女人泌尿生殖道瘘首要包含膀胱阴道瘘、膀胱尿道阴道瘘、尿道阴道瘘、输尿管阴道瘘等,其大都由临产损害或妇科手术引起,其他原因包含结石、外伤、感染、恶性肿瘤、放疗及先天变形等[6].


阴道闭锁多于青春期呈现临床症状.因为患者子宫内膜功用正常或稍差,当月经来潮后,因阴道闭锁,月经血和分泌物不能排出体外而积存在生殖道内,构成盆腔囊肿,严重者压榨周围器官,故阴道闭锁患者首要表现为原发性闭经、周期性下腹痛及盆腔包块等.当阴道闭锁一起存在膀胱阴道瘘时,因为膀胱与阴道间瘘管的存在,被阴道闭锁阻挠的经血经过这一通路进入膀胱,导致与月经周期相同的周期性血尿.周期性血尿最早在 1957 年报导的一例剖宫产后膀胱子宫瘘中呈现,并被 Youssef 命名为"经尿" ( menouria)[7].1971 年,Verhoeven[8]初次报导一例因为先天分膀胱阴道瘘引起的原发性月经尿.一切阴道梗阻性疾病患者均应问询是否有周期性血尿的状况,当呈现周期性血尿时,临床医生应警觉泌尿生殖道瘘的存在.但是,在部分病例中因为膀胱阴道瘘的瘘口较大,经血彻底引流,下腹痛和盆腔包块并不显着,此刻需求依托进一步查看以清晰确诊[9].


超声和 MRI 是确诊生殖泌尿道变形的重要东西,经过调查是否存在子宫颈和阴道上段闭锁来差异Ⅰ型和Ⅱ型阴道闭锁,还能够调查阴道或子宫与泌尿道之间是否存在反常交通以清晰是否存在泌尿生殖道瘘.但是,部分患者的泌尿生殖道瘘口较小,不易被发现,可用靛胭脂或亚甲蓝注入膀胱内进行染色实验,可发现此类小的瘘管.


阴道下段闭锁兼并膀胱阴道瘘的医治办法为妇科手术,手术意图是保存生育功用一起修补瘘道.手术最佳时机是呈现很多阴道积血时,一般选在经期手术,先穿刺抽出积血以清晰方向,再切开闭锁的部分,一起扩张的阴道上段可增加进行阴道成形术时需求的阴道壁安排.打通积血囊肿下缘闭锁阴道后,下拉囊壁固定于阴道口,使积血流出.术后定时扩张阴道以防瘢痕挛缩.该手术成功率高,有术后天然条件下怀孕出产的报导[10].膀胱阴道瘘的医治可经过引流免除膀胱自身或阴道囊肿对瘘道口的压力,然后缓解症状,乃至较小的瘘道可自行封闭[11].假如敞开阴道后瘘口仍未封闭,可进行手术修补封闭瘘口,以防备泌尿体系感染.


综上所述,先天分阴道下段闭锁伴膀胱阴道瘘是一种稀有的泌尿生殖道变形.当青春期后呈现周期性血尿而阴道无月经出血时,在扫除生殖道瘘的外源性发病要素后,应考虑阴道闭锁兼并先天分膀胱阴道瘘的可能.手术切开闭锁的阴道引流积血并修补瘘道是仅有的医治手法,术中膀胱镜检可证实术前膀胱阴道瘘的确诊.术后随诊还应留意有无泌尿道感染和生殖道经血排出是否晓畅.


参 考 文 献


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[2] 中华医学会妇产科分会. 女人生殖器官变形诊治的我国专家一致[J]. 中华妇产科杂志,2015,50: 729-733.

[3] 冷金花,郎景和,连利娟,等. 阴道闭锁 16 例临床剖析[J]. 中华妇产科杂志,2002,37: 217-219.

[4] 中华医学会妇产科分会. 关于女人生殖器官变形一致命名和界说的我国专家一致[J]. 中华妇产科杂志,2015,50: 648-651.

[5] Chin AI,Rutman M,Raz S. Transverse vaginal septum withcongenital vesical-vaginal communication and cyclical hematuria[J]. Urology,2007,69: 575-577.

[6] Tancer ML. Observations on prevention and management ofvesicovaginal fistula after total hysterectomy [J]. Surg Gy-necol Obstet,1992,175: 501-506.

[7] Youssef AF. Menouria following lower segment cesarean sec-tion: a syndrome [J]. Am J Obstet Gynecol,1957,73:759-767.

[8] Verhoeven AT. Primary menoruia due to congenital vesicova-ginalfistula[J]. Obstet Gynecol,1973,41: 515-520.

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[11] Singh O,Gupta SS, Mathur RK. Urogenital fistulas inwomen 5-year experience at a single center [J]. Urol J,2010,7: 35-39.

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